İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu

SARAÇ, Gülşen; TAHTASAKAL DİKTAŞ, Serap; CÖMERT ŞENER, Sevda; SALEPCİ MUSAFFA, Banu; Çağlayan, Benan; Kıral, Nesrin

İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu

Banu SALEPCİ MUSAFFA, (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Serap TAHTASAKAL DİKTAŞ, (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Nesrin KIRAL, (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Sevda CÖMERT ŞENER, (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Gülşen SARAÇ, (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Benan ÇAĞLAYAN (Dr. Lütfi Kırdar Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul, Türkiye)

Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi

2 1

Yıl: 2013 Cilt: 24 Sayı: 3 Sayfa Aralığı: 179 - 186 Metin Dili: Türkçe İndeks Tarihi: 29-07-2022

İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu

Öz:

Yaygın değişken immün yetmezlik (Common variable immü-nodeficiency - CVID), her yaşta ortaya çıkabilen, tekrarlayıcı bakteriyel enfeksiyonlar ve hipogammaglobulinemi ile ka- rakterize primer immün yetmezlik sendromudur. İlk olgu 27yaşında kadın hasta: Psöriasis mevcut olan hasta bir haftadırdevam eden ateş, diare öksürük, balgam, nefes darlığı şikayet-leri ile başvurdu. Muayenesinde hipotansiyon ve splenomegali bulundu. Akciğer grafisinde ve yüksek çözünürlüklü BT’de ikitaraflı alveoler konsolidasyon ve plevral efüzyon tespit edildi. Torasentez ile ampiyem tespit edilerek toraks tüp drenajı uy-gulandı. İmmünglobulin (IgG, IgM, IgA) düzeyleri ileri derece-de düşük bulunan hastaya CVID tanısı konarak intravenöz Ig (IVIG) tedavisi uygulandı. İkinci olgu 57 yaşında erkek hasta: İlk kez 2010 yılında sol plevral efüzyon nedeniyle yapılan plevral biyopsi sonucu nonnekrotizan granülomatöz hastalık gelme- si sonucu 9 ay antitüberkülo tedavi aldı. Daha sonra tekrarla-yan hemoptiziler nedeniyle iki kez kliniğimizde yatan hastaya malignite düşünülerek çekilen PET-BT’de sol akciğer alt lobda enflamasyon ile uyumlu tutulum tespit edildi. Yapılan bron- koskopik ve laboratuvar incelemelerinde malignite, vaskülitve tüberküloz tespit edilmedi. 2012 yedinci ayda sağda plevral efüzyon nedeniyle tekrar yatırılan hastanın torasentezle alınanplevral mayi ampiyem ile uyumlu geldi, batın ultrasonunda he-patosplenomegali tespit edildi. IgA, IgG ve IgM belirgin azalmış bulundu. Hastaya CVID tanısı konarak torakoskopi sonrası IVIG uygulandı. Antibiyotik tedavisine cevap vermeyen, psöriazis,splenomegali gibi otoimmün hastalıkların ve sarkoid benzeri granülomatöz hastalıkların eşlik ettiği tekrarlayıcı, komplike toplum kökenli pnömonilerde CVID akla getirilmelidir.

Anahtar Kelime:

Konular: Pediatri

Two cases report; common variable ımmunodeficiency syndrome presented with empyema

Öz:

Common variable immunodeficiency (CVID), which can occur at any age, is a primary immune deficiency syndrome characterized by recurrent bacterial infections and hypogammaglobulinemia. Our first case is a female patient aged 27 years who had known psoriasis for a long time. She was referred with complaints of fe- ver, diarrhea, cough, dyspnea, and sputum for one week. Hypo- tension and splenomegaly were found. On chest X-ray and high resolution CT, bilateral alveolar consolidations and pleural effu- sion were detected. Empyema was determined, and thorax tube drainage was performed. IgG, IgM, and IgA levels were found to be extremely low. The patient was diagnosed with CVID and in- traveneous Ig (IVIG) treatment was initiated. Our second case is a male patient aged 57 years. He presented with left pleural ef- fusion in 2010. Pleural biopsy revealed non-necrotizing granulo- ma. He received antituberculosis treatment for 9 months. He was hospitalized again with recurrent hemoptysis. PET-CT revealed inflammation of the inferior lobe of the left lung. Malignancy, tuberculosis, and vasculitis were not found using bronchos- copy and other laboratory tests. He presented again with right pleural effusion in July of 2012. Empyema was determined with thoracentesis and thorax tube drainage was performed. Hepato- splenomegaly was determined with ultrasonography. IgG, IgM, and IgA levels were found to be low. Patient was diagnosed with CVID and IVIG treatment was initiated following thoracoscopy. It was concluded that, in community-acquired pneumonia cases complicated with empyema and unresponsive to antibiotics and accompanied by autoimmune diseases such as psoriasis, spleno- megaly, or granulomatous diseases, CVID should be considered.

Anahtar Kelime:

Konular: Pediatri

Belge Türü: Makale Makale Türü: Olgu Sunumu Erişim Türü: Erişime Açık

1. Cunningham-Rundles C, Bodian C. Common variable immunodeficiency: clinical and immunological features of 248 patients. Clin Immunol 1999;92(1):34-48.
2. Park MA, Li JT, Hagan JB, Maddox DE, Abraham RS. Com- mon variable immunodeficiency: a new look at an old disease. Lancet 2008;372(9637):489-502.
3. Cunningham-Rundles C. How I treat common variable immune deficiency. Blood 2010;116(1):7-15.
4. Hausser C, Virelizier JL, Buriot D, Griscelli C. Common variable hypogammaglobulinemia in children. Clinical and immunologic observations in 30 patients. Am J Dis Child 1983;137(9):833-7.
5. Hammarström L, Vorechovsky I, Webster D. Selective IgA deficiency (SIgAD) and common variable immunodefi- ciency (CVID). Clin Exp Immunol 2000;120(2):225-31.
6. Chapel H, Lucas M, Lee M, Bjorkander J, Webster D, Grim- bacher B, et al. Common variable immunodeficiency dis- orders: division into distinct clinical phenotypes. Blood 2008;112(2):277-86.
7. Giannouli S, Anagnostou D, Soliotis F, Voulgarelis M. Au- toimmune manifestations in common variable immuno- deficiency. Clin Rheumatol 2004;23(5):449-52.
8. Pavic M, Sève P, Malcus C, Sarrot-Reynault F, Peyramond D, Debourdeau P, et al. Common variable immunodefi- ciency with autoimmune manifestations: study of nine cases; interest of a peripheral B-cell compartment analy- sis in seven patients. [Article in French] Rev Med Interne 2005;26(2):95-102. [Abstract]
9. Salavoura K, Kolialexi A, Tsangaris G, Mavrou A. Devel- opment of cancer in patients with primary immunodefi- ciencies. Anticancer Res 2008;28(2B):1263-9.
10. Rosen FS, Cooper MD, Wedgwood RJ. The primary im- munodeficiencies. N Engl J Med 1995;333(7):431-40.
11. Eades-Perner AM, Gathmann B, Knerr V, Guzman D, Veit D, Kindle G, et al. The European internet-based patient and research database for primary immunodeficiencies: results 2004-06. Clin Exp Immunol 2007;147(2):306-12.
12. International Union of Immunological Societies Expert Committee on Primary Immunodeficiencies, Notarange- lo LD, Fischer A, Geha RS, Casanova JL, Chapel H, Conley ME, et al. Primary immunodeficiencies: 2009 update. J Allergy Clin Immunol 2009;124(6):1161-78.
13. Chapel H, Cunningham-Rundles C. Update in under- standing common variable immunodeficiency disorders (CVIDs) and the management of patients with these conditions. Br J Haematol 2009;145(6):709-27.
14. Cunningham-Rundles C. Common variable immunode- ficiency. Curr Allergy Asthma Rep 2001;1(5):421-9.
15. Orange JS, Hossny EM, Weiler CR, Ballow M, Berger M, Bonilla FA, et al. Use of intravenous immunoglobulin in human disease: a review of evidence by members of the Primary Immunodeficiency Committee of the American Academy of Allergy, Asthma and Immunology. J Allergy Clin Immunol 2006;117(4 Suppl):525-53.
16. Fieschi C, Malphettes M, Galicier L, Oksenhendler E. Adult-onset primary hypogammaglobulinemia. [Article in French] Presse Med 2006;35(5 Pt 2):887-94. [Abstract]
17. Iglesias Alzueta J, Matamoros Florí N. Common variable immunodeficiency. Review. [Article in Spanish] Allergol Immunopathol (Madr) 2001;29(3):113-8. [Abstract]
18. Abonia JP, Castells MC. Common variable immunodefi- ciency. Allergy Asthma Proc 2002;23(1):53-7.
19. Cunningham-Rundles C. Autoimmune manifestations in common variable immunodeficiency. J Clin Immunol 2008;28:42-5.
20. Fasano MB, Sullivan KE, Sarpong SB, Wood RA, Jones SM, Johns CJ, et al. Sarcoidosis and common variable immu- nodeficiency. Report of 8 cases and review of the literature. Medicine (Baltimore) 1996;75(5):251-61.
21. Mechanic LJ, Dikman S, Cunningham-Rundles C. Granu- lomatous disease in common variable immunodeficien- cy. Ann Intern Med 1997;127(8 Pt 1):613-7.
22. Yılmaz S, Bayan K, Dursun M, Canoruc F. From chronic diarrhea to diagnosis of immunodeficiency: A case with common variable immunodeficiency accompanied by intestinal nodular lymphoid hyperplasia. Akademik Gas- troenteroloji Dergisi 2005:4(3);193-6.
23. Erdogan M, Erdem N, Ozutemiz O. A common variable immunodeficiency (CVID) case with chronic diarrhea: A case report. Ege Tıp Dergisi 2002;41(3):193-5.

APA	SALEPCİ MUSAFFA B, TAHTASAKAL DİKTAŞ S, Kıral N, CÖMERT ŞENER S, SARAÇ G, Çağlayan B (2013). İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. , 179 - 186.
Chicago	SALEPCİ MUSAFFA Banu,TAHTASAKAL DİKTAŞ Serap,Kıral Nesrin,CÖMERT ŞENER Sevda,SARAÇ Gülşen,Çağlayan Benan İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. (2013): 179 - 186.
MLA	SALEPCİ MUSAFFA Banu,TAHTASAKAL DİKTAŞ Serap,Kıral Nesrin,CÖMERT ŞENER Sevda,SARAÇ Gülşen,Çağlayan Benan İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. , 2013, ss.179 - 186.
AMA	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. . 2013; 179 - 186.
Vancouver	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. . 2013; 179 - 186.
IEEE	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B "İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu." , ss.179 - 186, 2013.
ISNAD	SALEPCİ MUSAFFA, Banu vd. "İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu". (2013), 179-186.

APA	SALEPCİ MUSAFFA B, TAHTASAKAL DİKTAŞ S, Kıral N, CÖMERT ŞENER S, SARAÇ G, Çağlayan B (2013). İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi, 24(3), 179 - 186.
Chicago	SALEPCİ MUSAFFA Banu,TAHTASAKAL DİKTAŞ Serap,Kıral Nesrin,CÖMERT ŞENER Sevda,SARAÇ Gülşen,Çağlayan Benan İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi 24, no.3 (2013): 179 - 186.
MLA	SALEPCİ MUSAFFA Banu,TAHTASAKAL DİKTAŞ Serap,Kıral Nesrin,CÖMERT ŞENER Sevda,SARAÇ Gülşen,Çağlayan Benan İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi, vol.24, no.3, 2013, ss.179 - 186.
AMA	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi. 2013; 24(3): 179 - 186.
Vancouver	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu. Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi. 2013; 24(3): 179 - 186.
IEEE	SALEPCİ MUSAFFA B,TAHTASAKAL DİKTAŞ S,Kıral N,CÖMERT ŞENER S,SARAÇ G,Çağlayan B "İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu." Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi, 24, ss.179 - 186, 2013.
ISNAD	SALEPCİ MUSAFFA, Banu vd. "İki olgu nedeniyle ampiyem ile ortaya çıkan yaygın değişken immün yetmezlik sendromu". Kartal Eğitim ve Araştırma Hastanesi Tıp Dergisi 24/3 (2013), 179-186.